はじめに
脚長不同を矯正するためにしばしば骨端症は行われます。 Phemister1が1933年に初めて記述したのは、両顆の切除窓から骨端と骨幹の間の成長板を永久的に破壊するopen procedureでした。 CanaleとChristian2 は、大腿骨遠位骨膜、脛骨近位骨膜、または両骨膜を破壊するドリルと掻爬の技術を発表しました。 Canaleの方法に加えて、骨膜貫通ネジ（PETS）を用いた経皮的骨膜端部形成術も広く採用されています。 Métaizeauら3は1998年に、遠位大腿骨または近位脛骨骨膜に7.3mmのカニューレ付きスクリューを使用したこの術式を発表した。 PETSの支持者は、この方法が簡単な手技で、手術時間が短く、入院期間が短く、合併症が少なく、AndersonらとHaasがウサギのモデルで述べたように、確実に成長が回復すると主張している3-9。しかし、最適な手術手技の議論はまだ答えが出ていない。 Niedzielski ら10 と Ramseier ら11 は、LLD の治療として完全経皮的ドリル／掻爬術（PDED） を行った患者群（それぞれ 34 と 11）をレトロスペクティブに検討し、この手術が比較的単純で、入院期間が短く、 合併症率が低いことを強調している。 Babu ら12 は合併症率が低いことから Canale 法の使用を推奨し、Campens ら13 は効率と合併症率が同じでありながら PETS 法の方が手術時間が短いと述べている。 14,15 Blount stapling, 8-plate epiphysiodesis for angular deformity, tension bandingなどの残りの手技も使用されているが、本研究の範囲では未検討である。 PDEDとPETSである。 研究の仮説は、2つの術式はLLDの矯正において同様の効果を持つが、入院期間（LOS）、活動復帰までの時間、術後合併症率に違いがあることを示すというものである。 2004年から2015年にかけて、2cm以上6cm未満の先天性または後天性LLDを矯正するためにPETSまたはPDEDによる治療を受け、術後2年以上経過して臨床経過観察に戻った18歳までの成長期の小児および青年について医療記録を確認した。
PETSは通常、大腿骨および／または脛骨に小さな刺し傷をつけて行い、ガイドワイヤーをノッチと内側の皮質および外側の中央3分の1に通して行われる。 その後、カニューレ状のスクリューを適切な長さに切断し、計画した軌道で配置し、骨膜の成長を停止させます。 患者は日帰り手術で入院するため、その日のうちに退院し、松葉杖や膝の固定具を使用して、耐えられる範囲で体重をかけられるようにする。 PDEDの手術は、通常、成長板の領域を横方向に小さく切開することから始まります。 剥離は成長板の高さまで行い、まず横方向に切り込みを入れ、前方5°と後方5°に放射状に切り込みを入れる。 その後、角度のついたキュレットを挿入し、成長板を挟む骨幹部と骨端部を破壊する。 これと同じ手技を内側に施し、一晩入院する。
標準的な臨床治療では、患者は「スキャノグラム」と呼ばれる股関節から足首までの長時間の前方X線写真を撮り、放射線科医が大腿骨長および脛骨長を直接デジタル測定してLLDを測定しました。 スキャノグラムが得られない場合は、大腿骨頭または腸骨稜を示すPAレントゲン写真をデジタル測定し、高さの不均衡を調べました。 骨年齢、性別、手術骨（大腿骨、脛骨、またはその両方）、Green-Andersonチャート4 を用いて、推定成長残存率を算出した。 術前の LLD が確認できなかった 20 例は除外された。 さらに10例が経過観察が不十分であったため除外され、115例（PETS23例、PDED92例）が解析対象として残された。 記録された患者、手術および結果の特徴は、すべての患者について要約され、手術時の年齢、性別、骨端切除の位置、側方性、手術時間、LOS、ハードウェア除去のために患者が手術室に戻ったかどうか、術後合併症、フォローアップ時の苦情/痛み、活動またはスポーツへの復帰までの時間などであった。 LOSの解析は、脊椎固定術や骨切り術などの同時施術があると結果が混乱するため、主要かつ唯一の施術として骨端切除術を受けた患者（n=111）のみで行った。 活動復帰までの時間は、医師の推薦や患者の活動やスポーツへの積極的な参加など、診療記録で得られた情報に基づいていた。 1411>
骨年齢、LLD、期待成長残存率（EGR）は、手術前と最終フォローアップ時に各患者について計算された。 各測定値の変化は、フォローアップ測定値から術前測定値を引くことで算出された。 LLDの変化率は、術前と経過観察の差分を術前の測定値で割って算出されました。 正のパーセンテージはLLDの補正または減少を表し、100％を超えると過矯正を、負のパーセンテージはLLDの増加を表します。 脚長の矯正が達成されたかどうかを評価するために、矯正率（LLDの実際の矯正（術前と直近のフォローアップのLLDの変化）÷期待される矯正（術前と直近のフォローアップのEGRの変化））と95％信頼区間（CI）が推定されました。 補正比が1に近い値であれば、補正が成功したことを示す。
外科的特徴と転帰の特徴を、骨端線群間で比較した。 二項およびカテゴリーデータは、適宜、フィッシャーの正確検定またはカイ二乗検定を使用して比較し、連続データは、適宜、スチューデントのt検定またはマン・ホイットニーのU検定を用いて比較した。 転帰は独立標本t検定と一般線形モデリングを用いて群間で分析した。
我々の施設では、PETSとPDEDはおよそ1：4の割合で実施されている。 検出力分析の結果、PETSとPDEDの患者数が1：4の場合、αを5％に設定し、最終LLDの非劣性マージンを1cmとして、治療群間で片側2標本のt検定を用いて非劣性を検出する検出力が80％になるためには、PETS9例とPDED36例が必要であることが決定された。 さらに、PETS患者12人とPDED患者48人は、治療群間の入院日数の差を検出するためのポアソン事象率の両側検定で80％の検出力があり、活動復帰までの時間の群間差の1ヶ月を検出するための両側t検定で11人とPDED患者44人は80％の検出力があると判定された
傾向スコア分析を行い、治療群による選択バイアスの有無を決定した。 患者の性別、術前のLLD、EGRに基づき、キャリパー0.2の最近傍マッチングを用いたマッチングアルゴリズムが実施された。 すべての組み入れ基準および除外基準を満たした初期コホート（PETS 23例、PDED 92例）は、治療群間の傾向スコアの分布が同等であり、選択バイアスが無視できることが分かった。
結果
大腿骨遠位部（53％）、脛骨近位部（24％）、または複合（24％）に骨端切除術を受けた合計115名の患者について、術前LLD中央値3cm（IQR 2.5～3.8） の解析を実施した。 コホートは47％が男性で、手術時の平均年齢は12.6歳（sd 1.63）であった。 追跡期間中央値は3.7年（IQR2.8～4.2）であった。 全部で23人（20％）の患者がPETSを受け、92人の患者がPDEDを受けた。 PDED患者は中央値で4年（IQR 3～5）、PETS患者は3年（IQR 2～3）追跡された（p < 0.001）。
治療グループ間で性別や骨端症の部位に差はなかった（表1）。 手術時間は群間差はなかった（PETS：中央値、50分（IQR 40～85）、PDED：54分（39～67）、p＝0.86）。 手術時の患者年齢には平均10ヶ月の差があり、有意差があった（PETS: 13.3歳（sd 1.62）、PDED：12.4歳（sd 1.44）、p = 0.03）。 両治療群で平均2cmのLLD矯正が達成され（95％CI -2.7～-1.5 ）、両群の直近の測定時のLLD中央値は1cm（IQR 0～2）だった（図1）（表2）。 平均補正比に群間差はなかった（PETS: 1.2 (95% CI 0.6 to 1.8); PDED: 1.1 (95% CI 0.8 to 1.4); p = 0.82) (表2).群間差はなかった。
| スクリュー（n = 23） | ドリル加工（drilling (n = 92) | |||||||
| 処置時の特性 | 周波数 | (%) | p- (%) | frequence値 | ||||
| 処置時の年齢（歳。 平均値±標準偏差） | 13.3 | sd 1.62 | 12.4 | 0.03 | ||||
| 性別（%男性） | 15 | 39 | 0.03 | |||||
| 所在地 | ||||||||
| 大腿骨遠位部 | 15 | (65) | 46 | (50) | ||||
| 脛骨近位部 | 3 | (13) | 24 | (26) | ||||
| 組合せ | 5 | (22) | 22 | (24) | ||||
| サイド（%右） | 13 | (57) | 42 | (46) | 0.5%サイド（%左） | 13 | 42 | |
| 手術時間（分；中央値（IQR）；n=108）* | 50 | (40 to 85) | 54 | （39 to 67） | 0.86 | |||
| 経年特性 | 中央値 | (IQR) | p-(数値) | (IQR) | 経年特性 | (IQR) | 経年特性 | (IQR)値 |
| 患者年齢（歳） | ||||||||
| 術前 | 13 | 12 | ||||||
| 直近の測定値 | 16 | 0.54 | ||||||
| 骨年齢（歳） | ||||||||
| 術前 | 13 | 12 | 0.5歳 | |||||
| 直近の測定値 | 16 | (15→17) | 0.50 | |||||
| レッグ(脚)長さの違い（cm） | ||||||||
| 術前 | 3 | 0.84 | ||||||
| 直近の測定値 | 1 | (0～2) | (0～2) | |||||
| 期待成長残り（cm） | ||||||||
| 術前 | 2 | (2～3) | (2～3) | 0.71 | ||||
| 直近の測定値 | 0 | (0→0) | (0→0) | 0.13 | ||||
*括弧内の数字（n =）は、与えられた特性について利用可能なデータを持つ患者の数を表す
IQR, 四分位範囲（25%から75%まで）. 表中のp値は、適宜、治療群間のカイ二乗検定、スチューデントのt検定、またはマン・ホイットニーのU検定に基づいている。
表1 治療群別の患者および治療特性
（0～1）
（0～1）
（0～1）＜6951>1.0（0～1）＜9386＞（0～1）＜6951>0.91
0.93
となる。
(-2.8 to -2.2)
(0.8～1.)4）
(50.7～80)
(58.4～71.9)
(50.7～80)
(%)99
(4)
(2)
*括弧内の数字（n =）は、与えられた特性について利用可能なデータを持つ患者の数を表す
IQR, 四分位範囲、CI、信頼区間、LLD、脚長不一致、OR、手術室。 表2 治療群別の転帰
入院期間中央値は両群とも1日（IQR 0～1、p＝0.1）。91）であり、1日以上入院したのはPDED患者の7％、PETS患者の4％のみであった（p＝0.93）（表2）。 PETS患者は中央値1.4ヶ月（IQR 0.7～2.1）でより早く活動復帰を報告したが、PDED患者は中央値2.4ヶ月（IQR 1.7～3.0）で復帰した（p < 0.001）。 PETS患者5人（22％）が手術室に戻った。3人は再骨端切除術を受け、3人はインプラントを除去した（1人は両方の再手術を受けた）。 3例のうち2例は、反対側の脚の矯正が不十分であったため、手術脚の成長板を追加して（つまり、前回手術した大腿骨と今回の脛骨）、さらに矯正を行う必要があった。 もう1例は、手術脚が予想外に早く矯正されたため、均等化後にLLDを予防するために対側の骨端切除術が必要となった。 PDED患者9名（10%）が手術室に戻った。8名は再骨延長術のためで（6名は矯正不足を示したため、最初の手術脚の成長板の再骨延長術を必要とした）、2名は過剰矯正を防ぐために対側脚の骨軟骨欠損のためであった。 PETS患者の26％が痛みや不快感を訴えたのに対し、PDED患者では21％であった。
考察
PETS法には、理論的可逆性（これを証明するにはさらなる研究が必要だが）、低侵襲技術、ベースライン活動への迅速な回復時間などの潜在的利益がある。13 これらの理由からPETSはLLD矯正の外科医にとって魅力ある選択肢となっている。 最近、PETS法の使用が急増していることと、当センターの手術に関する逸話的経験から、PETS法はLLD解消に同様の効果を示すが、活動復帰までのリハビリ時間、術後合併症率、LOSには差があると仮定した
この研究は、異なる骨端切除法の効果を示した過去の研究結果と一致している。 Kemnitzら18とGabrielら19は、合併症を最小限に抑えながら脚の長さを揃えるPDEDの有効性を示している。 しかし、真の有効性の測定は、患部骨膜の残存成長量を推定するために選択された技術に依存する。 Monierら8は、予測される測定値間の成熟時の平均LLDは、Green-Anderson法で0.2cm、Mosely法で1.4cm、Paley法で-0.1cmであることを証明しました。 このアプローチにより、PDED法とPETS法のLLD矯正効果は同等であった（平均矯正比はそれぞれ1.1、1.2）＜1411＞ ＜7232＞本研究における上肢骨端矯正術は、それぞれ独自のリスクとメリットを伴っている。 20,21その永続性から、この技術には患者の成長を正確に予測することと、成長の勢いや非手術脚の過成長による将来の不同等を抑制するために定期的なフォローアップが必要となる18。現在の研究では、8人のPDED患者（9%）が、過少矯正または過矯正の可能性とその後のLLDにより2度目の骨延長を必要としている。 従来の治療法であるPhemisterのopen techniqueと比較すると、PDED法は効率的な均整術と少ない疼痛を誇っている。 さらに、Babuら12は、PDEDがPETSよりも成功率が高く、合併症率が低いことを観察しています。 しかし、PDEDはPETSに比べ、手術時間が長く、術後のリハビリテーション期間が長く、術後すぐに体重を支えることができない13
一方、PETS法は器具を取り外せば元に戻る可能性があり、3、7手術時間が短く、術後のリハビリ期間が短く、LOSも短く、術後に膝を固定する必要がなく直接体重を支えられるという利点もある。 Campensら13 は、80人の患者を対象にPETS法とPhemister法およびPDED法を比較し、PETS法の利点（迅速なリハビリテーションと活動性への復帰）は、軽度の合併症リスクを大きく上回ると指摘した。13 この集団のPETSコホートは、文献と同様に、リハビリテーション期間が短い（1.4ヶ月対2.4ヶ月）ことが実証された。 さらに、Dodwellら6 は、再置換術などのPETS技術に関連する合併症は誇張されている可能性があり、既報の文献が示唆するよりも発生頻度が低いと論じている。 私たちの施設では、現在のプロトコールでは、PETSを受けた患者さんには許容範囲内で早期 の体重負荷が認められています。 PETSは過矯正や不均等が続くと元に戻る可能性がありますが、スクリューヘッドが内側広筋のような筋肉の伸展や、当院やこのシリーズで観察された脛骨近位部のような隆起によって刺激になり、患者にとって痛みの原因となる可能性もあります。 さらに、骨膜軟骨の損傷後、骨吸収が完全に起こることはないという意見もあるため、PETSの可逆性については精査中である14,15 その他、角度の変形や矯正不足などの合併症も報告されている22。 最終的に、これらのシナリオは、器具の除去や費用のかかる手術室への帰還につながる可能性がありますが、この分析では、ドリル/キュレット法よりも大きな合併症のリスクはないことが示されています。 Green-Anderson成長チャートを含む成長予測法の使用は、手術計画の誤りや脚長均等化の失敗23につながる可能性があり、LLD矯正を評価する際にさらなるバイアスをもたらす可能性がある。 さらに、手術時間と LOS は PETS 手技の外科医固有のプロトコルまたは外科医の「学習曲線」の影響を受けている可能性があり、結果として潜在的な差異を反映できていない可能性がある。 レトロスペクティブレビューで得られた PETS 手技とプロトコルは、PETS 手技の使用経験のある 外科医による今日の実践と異なる可能性がある。 さらに、臨床記録における医師の承認によるベースライン活動またはスポーツへの復帰率 の測定は、医師によって不正確または一貫性がない可能性があるため、プロスペクティブモデルでは、 この要素を客観的に測定することが有益である。 7232＞PETSとPDEDは同等の効果を示し、転帰の差はほとんどないが、この2つの術式の間の大きな違いの1つは費用対効果であろう。 これらの手技は、器具装着や再手術の費用、LOS、必要な臨床経過観察などの手術費用に関して異なる可能性がある。 これらのコストを適切に評価し、LOS、手術時間、リハビリ期間、合併症の観点からPETSとPDEDの両手術の最新のプロトコルを観察するためには、プロスペクティブモデルが必要である」
結論
この研究は、LLDの解決においてPETSとPDEDが同等の効率を示し、手術時の合併症を最小限にとどめた。 手術室への復帰率は治療群間で同等であった。しかし、PETS患者は器具装着のため再手術を必要とすることが多く、PDED患者は過矯正または過少矯正の可能性のため再骨端切除を必要とすることが多く、さらに破壊したフィスを必要とすることがあった。 この研究は、その限界にもかかわらず、患者報告アウトカムを定量化し、これら2つの手術法の費用対効果を比較する将来の前向きベンチャーを設計するために使用することができる。0）ライセンス（https://creativecommons.org/licenses/by-nc/4.0/）に基づき、原著作物の帰属を明記することを条件に、非商業的利用、複製、配布を許可しています。
倫理基準の遵守
Funding statement
この論文の主題と直接的または間接的に関連する商業団体からいかなる形の利益も受けていない、または受ける予定もないこと
Ethical statement
倫理の認可を取得している。 本試験は、施設審査委員会により承認されました。 ヒトが参加する研究で行われたすべての手順は、機関および/または国の研究委員会の倫理基準、および1964年のヘルシンキ宣言とその後の修正または同等の倫理基準に従ったものである。
インフォームド・コンセント。 本研究のレトロスペクティブな性質のため、インフォームドコンセントの放棄が認められた。
ICMJE Conflict of Interest Statement
すべての著者は本研究に関して利害関係がないことを宣言する。
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